Doktorgrad: Hip Dysplasia and Femoroacetabular Impingement. Studies in newborns and young adults with focus on Radiology and Clinical Epidemiology

I dette forskningsarbeidet har vi sett på forekomsten av radiologiske og kliniske funn assosiert med femoroacetabular impingement (FAI) i den unge voksne normalbefolkningen. Vi har også utarbeidet oppdaterte normalmaterialer for vanlige radiologiske mål på acetabulær dysplasi. 

 

 

 

 

   Av Lene Bjerke Laborie

PhD-arbeidet omfatter i tillegg en langtidsoppfølgning av ulike strategier for nyfødtscreening for hofteleddsdysplasi (DDH) hos nyfødte, og en observasjonsstudie av de første 16 årene med selektiv ultralydscreening for DDH hos nyfødte i Bergen.

Arbeidet mitt utgår fra en større forskningsgruppe ved Haukeland Universitetssykehus med fokus på hoftelidelser hos barn og unge. Forskningsgruppen er ledet av professor og barneradiolog Karen Rosendahl og professor og barneortoped Lasse Engesæter, og samarbeider tett med kolleger ved Institute for Child Health i London. I etterkant av stipendiatperioden har jeg hatt anledning til å jobbe videre med delprosjektene mine ettersom jeg har fått muligheten til avsatt forskningstid i min stilling som LiS ved radiologisk avdeling

Alle nyfødte 88-90

Utgangspunktet for alle arbeidene er en stor randomisert kontrollert studie (RCT) fra 1988-89-90 i Bergen (1). Den inkluderte alle nyfødte ved kvinneklinikken i Bergen over denne treårsperioden, vel 12 000 barn, og sammenliknet effekten av tre ulike screeningstrategier for DDH. Hofte-89-studien er oppfølgeren til RCT’en, og ble gjennomført i 2007-09.

I Hofte-89-studien inviterte vi tilbake alle dem født i 1989, vel 4 000 unge voksne, hvorav 2038 (52 prosent) møtte og ble inkludert. Denne populasjonsbaserte gruppen er basis for 5 av artiklene i doktorgraden. Studien innebar klinisk undersøkelse av hoftene, flere spørreskjema og to nøye standardiserte røntgenbilder: Et stående frontbilde med tærne pekende fremover, og et tilnærmet sidebilde, såkalt Lauenstein eller frog-leg bilde, tatt med bena abdusert til 45 grader.

Den siste artikkelen bygger på et eget materiale, som består av vel 81 000 nyfødte i Bergen, i perioden 1991-2006. Dette er de 16 første årene med selektiv ultralydscreening, etter at den opprinnelige RCT’en resulterte i å anbefale denne strategien i 1990.

Femoroacetabular impingement (FAI)

Dette er et relativt nytt konsept, og innebærer abnormal kontakt mellom collum femoris og acetabulum. Man tenker seg at gjentatte sammenstøt kan skade labrum ytterst ved acetabulumskanten og også leddbrusken. Cam-typen av FAI innebærer en morfologisk forandring på femursiden av leddet, mens pincer-typen involverer acetabulumsiden. En av utfordringene med impingement er at sykdomsmekanismene ikke er helt klarlagte. Typiske symptomer for impingement er smerte og nedsatt bevegelighet i hoften, særlig i fleksjon og innad-rotasjon, men slike symptomer ses hos inntil 15 prosent av en voksen normalbefolkning. En mye brukt klinisk provokasjonstest består i å flektere, addusere og innadrotere i hofteleddet samtidig. Testen er positiv ved smerte i hoften eller lysken. Bildediagnostikk står sentralt i utredningen, og utgangspunktet er ofte røntgenbilder inkludert front- og sidebilde. I videre diagnostikk benyttes CT og MR, der MR også vil fremstille labrum ved acetabulumskanten. De senere år har flere studier av normalbefolkninger funnet relativt høye forekomster av radiologiske funn som antas å være assosiert med impingement. Indikasjon for behandling og type behandling for impingement er omdiskutert.

Relativt vanlig

Dataene fra Hofte-89-studien er benyttet til populasjonsbaserte tverrsnittstudier tilknyttet impingement. Vi har sett på forekomsten av ulike subjektivt vurdérbare røntgenfunn som regnes å være assosiert med cam- og pincer-typen (2). Radiologisk kan cam-typen karakteriseres ved avflatet caput-collum-overgang (”pistolgrepsdeformitet”), en hump eller en avflatning av caput (bilde 1).

Bilde 1: Cam-morfologi, her illustrert med høy alfa-vinkel.

Vi fant at alle disse tre cam-variantene var relativt vanlige, og klart vanligst hos menn. Ved å slå sammen alle de tre cam-variantene til én felles cam-type, hadde 35 prosent av alle menn og 10 prosent av alle kvinner minst én slik cam-hofte. Pincer-impingement dreier seg om en overdekning av caput femoris, ofte karakterisert av cross-over sign, posterior wall sign og lateral utbygging av acetabulum (2). Vi fant at så mange som 34 prosent av alle menn og 17 prosent av alle kvinner hadde minst én slik hofte. Flere av disse røntgenfunnene som assosieres med impingement synes derfor å være relativt vanlige. Det er derfor naturlig å tenke seg at de representerer normalvarianter, med en gradvis overgang fra normal anatomi til patologi.

Grenseverdier for lave

Vi presenterer også et normalmateriale for det mest brukte grademålet for cam-type impingement: alfavinkelen (3).  Alfavinkelen tar utgangspunkt i sirkelen som tilsvarer caput (bilde 1). Jo større alfavinkel jo større cam-forandring. Alfavinkelen er et relativt nytt mål, først beskrevet på MR bilder i 2002. Den har etter det vært brukt i stor grad på røntgenbilder, men gode normalmaterialer har manglet. Utfordringen ved røntgenbilder er at en tredimensjonal struktur fremstilles i to plan. Standardisering av bildetaking og bildemåling er derfor viktig. Vi målte alfavinkelen både på frogleg- og frontbildet, ved hjelp av et digitalt måleprogram. Vi fant en tydelig kjønnsforskjell for alfavinkelen, med høyere gjennomsnittsverdier for menn enn kvinner. Verdiene var også tydelig høyere for frontbildet enn for sidebildet. Funnene våre indikerer videre at grenseverdiene for patologisk høy alfavinkel som ofte er brukt i litteraturen er for lave. Vi så også som forventet en tydelig sammenheng mellom alfavinkelen og de tre andre subjektivt vurdérbare røntgenfunnene som kan indikere cam-impingement.

Positiv klinisk test

Vi ønsket også å se på prevalensen av en positiv klinisk impingement test og sammenhenger med andre klinikk- og røntgenfunn (4). Vi fant at det ikke er uvanlig med en positiv klinisk test, med en forekomst på 7,3 prosent blant unge menn, og 4,8 prosent blant kvinner. I tillegg så vi at både økt fysisk aktivitet, samt nedsatt abduksjon, intern rotasjon og fleksjon i hofteleddet hos menn var assosiert med en positiv test. For kvinner fant vi en assosiasjon for nedsatt fleksjon og også selvrapportert smerte fra hoftene. En positiv klinisk test synes å være assosiert med røntgenfunn forenlig med cam-type impingement hos menn, når disse røntgenfunnene ses samlet. Røntgen-funn forenlig med pincer-type impingement synes derimot ikke å være assosiert med positiv klinisk test for verken menn eller kvinner.

Hofteleddsdysplasi

Hofteleddsdysplasi er den vanligste hoftelidelsen blant barn, og ses hos 1-4 prosent av nyfødte, oftest jenter. To hovedpunkter er viktige for diagnosen hos spedbarn: Stabiliteten i hofteleddet, og acetabulums morfologi. Stabilitet kan testes både vha. kliniske stabilitetstester (Barlow og Ortolani), og ved hjelp av ultralyd (bilde 2). Acetabulums morfologi kan ikke undersøkes klinisk, bare ved hjelp av ultralyd (bilde 3).

Bilde 2: Stabilitetstesting ved ultralyd av nyfødthofte. a) stabil, b) ustabil, c) disloserbar, 4) dislosert.


Bilde 3: Morfologi ved ultralyd av nyfødthofte. a) normal (α≥60°), b) immatur (50°≤ α<60°),, c) mild dysplasi (43°≤ α<50°), d) alvorlig dysplasi (α<43°) (Rosendahl’s classification)

Det har de siste tiårene vært mye diskusjon omkring ulike screeningstrategier hos nyfødte. Klinisk stabilitetstesting av hoftene gjøres som regel alltid i løpet av de første levedøgn. Noen steder gjøres bare klinisk testing. Noen steder gjøres ultralyd av alle nyfødte i tillegg til de kliniske testene, såkalt universell ultralyd. Andre steder gjøres ultralyd av dem med antatt økt risiko, i tillegg til klinisk testing, såkalt selektiv UL-screening (bilde 4).

Bilde 4: Standard ultralyd av nyfødthofte, Grafs metode.

 

Acetabulær dysplasi kan også ses hos unge voksne, og forekomsten anslås å være 2-5 prosent, med høyere andel hos kvinner. Noen har symptomer i form av smerter og gangvansker, men mange er symptomfrie. Tilstanden kan disponere for coxartrose. Diagnosen bekreftes av et underutviklet acetabulum på røntgenbilder, fortrinnsvis et stående frontbilde. Der finnes flere ulike røntgen-grademål som brukes for acetabulær dysplasi hos voksne.

Hofte-89-studien er også grunnlaget for en populasjonsbasert tverrsnittstudie der vi ønsket å etablere et normalmateriale med referanseintervall for vanlige mål for acetabulær dysplasi på frontbildet. Vi fant at disse referanseintervallene var tilsvarende eller litt videre enn eksisterende referanseintervaller i litteraturen. Det var tydelige kjønnsforskjeller for de fleste av målene, med tendens til mer dysplastiske verdier for kvinner.

Oppfølgingsstudie - langtidsutkomme

Vi har også gjort en oppfølgingsstudie (6) av den randomiserte studien fra 1988-89-90 (1) som sammenliknet effekten av 3 ulike screeningstrategier blant nyfødte (bare klinisk testing alene, klinisk testing med tillegg av selektiv ultralyd, eller klinisk testing med tillegg av generell ultralyd). De 2038 unge voksne som inngikk i Hofte-89-studien er et representativt utvalg fra utgangsstudien, likt fordelt på de tre initiale screeninggruppene, og er fulgt fra nyfødt til ung voksen alder. I denne oppfølgingsstudien ville vi undersøke om der var forskjeller i langtidsutkomme for de tre ulike screeningstrategiene, utover den effektforskjellen som allerede var rapportert (1). Langtidsutkomme hos unge voksne var radiologiske tegn til dysplasi eller tidlige degenerative forandringer. Det ble ikke påvist forskjeller i langtidsutkomme mellom de tre screening-gruppene, det vil si ingen forskjell i forekomst av hofteleddsdysplasi hos unge voksne på gruppenivå, verken for enkelmål eller samlet sett.

Obvservasjonsstudie

Det siste arbeidet er en prospektiv observasjonsstudie (7) av programmet for selektiv ultralydscreening i Bergen, som ble igangsatt umiddelbart etter at den randomiserte studien var avsluttet i 1990. Her benyttet vi data av alle barn født ved Kvinneklinikken, Haukeland Sykehus, ila 16-årsperioden 1991- 2006, totalt 81 564 barn.

Programmet innebar kliniske hoftetester til alle, med tillegg av ultralyd ved klinisk instabilitet, eller økt risiko, altså seteleie, familiehistorie eller fotdeformiteter. Vi har sett på hvor stor andel nyfødte som ble henvist til nyfødt hofteultralyd, hvor mange som ble behandlet, hvor mange som ble fulgt med ultralyd uten behandling, og hvor mange som var senoppdaget av de 81 000.

Av de nyfødte som ble undersøkt klinisk med tester av hoftene, ble 14,1 prosent av alle nyfødte henvist til ultralyd på bakgrunn av enten positive funn for instabilitet ved den kliniske hofteundersøkelsen, eller risikofaktorer. 3 prosent av alle nyfødte ble tidlig behandlet for dysplasi. 3,3 prosent av alle nyfødte ble fulgt med ultralyd, men hadde ikke behov for behandling. Rundt 8 prosent av alle nyfødte ble henvist til nyfødt ultralyd, og ble deretter frikjent og hadde ikke mer kontroller. Nesten 86 prosent hadde ingen risikofaktorer eller kliniske funn, og fikk derfor ikke tilbud om nyfødt hofteultralyd. Disse ble likevel fulgt opp etter vanlig rutine med jevnlige kontroller på helsestasjonen. Andelen med senoppdagede tilfeller med subluksert eller luksert hofte var 0.032 prosent, det vil si 26 av 81 000. Av disse 26 var to ikke diagnostisert på nyfødt ultralyd, mens de resterende 24 ikke hadde hatt nyfødt ultralyd. Denne studien viser lave andeler av senoppdagede tilfeller og akseptable behandlings- og oppfølgningsrater. Vi anser derfor at selektiv ultralyd screening i tillegg til generell klinisk screening kan anbefales videre. 

 

Lene Bjerke Laborie arbeider ved radiologisk avdeling, Haukeland Universitetssykehus, og disputerte 20. september 2013. 

 

 

Referanser:

  • Rosendahl K, Markestad T, Lie RT Ultrasound screening for developmental dysplasia of the hip in the neonate: the effect on treatment rate and prevalence of late cases. Pediatrics 1994;94:47-52.
  • Laborie LB, Lehmann TG, Engesaeter IO, Eastwood DM, Engesaeter LB, Rosendahl K. Prevalence of radiographic findings thought to be associated with femoroacetabular impingement in a population-based cohort of 2081 healthy young adults. Radiology 2011;260:494-502.
  • Laborie LB, Lehmann TG, Engesaeter IO, Sera F, Engesaeter LB, Rosendahl K. The alpha angle in cam-type femoroacetabular impingement – new reference intervals based on 2038 healthy young adults. Bone and Joint Journal. 2014;96-B:449-54
  • Laborie LB, Lehmann TG, Engesaeter IO, Engesaeter LB, Rosendahl K. Is a Positive Femoroacetabular Impingement Test a Common Finding in Healthy Young Adults? Clin Orthop Relat Res 2013;471:2267-77.
  • Laborie LB, Engesaeter IO, Lehmann TG, Sera F, Dezateux C, Engesaeter LB, Rosendahl K. Radiographic measurements of hip dysplasia at skeletal maturity-new reference intervals based on 2,038 19-year-old Norwegians. Skeletal Radiol 2013;42:925-35.
  • Laborie LB, Markestad TJ, Davidsen H, Bruras KR, Aukland SM, Bjorlykke JA, Reigstad H, Indrekvam K, Lehmann TG, Engesaeter IO, Engesaeter LB, Rosendahl K. Selective ultrasound screening for developmental hip dysplasia: effect on management and late detected cases. A prospective survey during 1991-2006. Pediatr Radiol 2014;44:410-24
  • Laborie LB, Engesaeter IO, Lehmann TG, Eastwood DM, Engesaeter LB, Rosendahl K. Screening strategies for hip dysplasia: Long-term outcomes of a randomized controlled trial. Pediatrics 2013;132:492-501.

Mer om emnene